患者, 男, 77岁。2007年因膀胱癌行“ 根治性膀胱全切+双侧输尿管皮肤造口术” , 术后定期更换输尿管支架管, 更换时无导丝引导。2017年8月27日于我院更换左侧输尿管支架管时, 出现左侧输尿管皮肤造口处大量喷血, 呈鲜红色, 出血量400~500 mL, 自皮肤造口处再次引入输尿管支架管, 充盈水囊后, 出血停止。查体：体温37.6℃, 脉搏78次/min, 血压130/76 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa), 血氧饱和度95%, 下腹可见双侧输尿管皮肤造口, 留置支架管通畅, 右侧引流出清亮尿液, 左侧引流出鲜红色血性液。检查血常规：中性粒细胞79.8%, 血红蛋白90 g/L。血生化：尿素17.7 mmol/L, 血肌酐346.3 μ mol/L, 血清钾5.58 mmol/L。尿常规：尿镜检红细胞0~1/HP, 尿镜检白细胞20~30/HP。CTA示：左输尿管与左髂总动脉交界处血管壁局限性膨隆与左输尿管局部连接紧密, 考虑该位置与输尿管出血相关（图1）。

图1

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	图1 支架管与左髂动脉关系密切

因患者为老年男性, 合并症较多, 泌尿系感染严重, 且有腹部手术史, 盆腔粘连严重, 传统开放手术难度较大, 且风险极高, 故拟选择腔内微创的方法封堵输尿管血管瘘口。为降低腔内血管移植物感染概率, 我们分期进行手术：一期行左侧经皮肾穿刺术, 留置导管自皮肤引出, 减少尿液下行至输尿管的引流, 从而减少自皮肤造口处输尿管的逆行感染。然后经左肾造瘘管及左输尿管支架管行左肾盂、输尿管造影+左侧输尿管生物蛋白胶注射术。二期经双侧股动脉行腹主动脉、双髂动脉造影+左髂内动脉弹簧圈栓塞+左髂动脉覆膜支架腔内隔绝+经左输尿管支架管输尿管、瘤腔造影+弹簧圈栓塞+生物蛋白胶注射术（见图2A、B、C）, 并拔除左侧输尿管支架管, 手术过程顺利, 术后患者出血停止。

图2

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	图2 分期手术步骤 A：肾造瘘后栓塞左侧输尿管上段; B：左髂动脉置入覆膜支架; C：栓塞输尿管下段瘤腔。

患者术后生命体征平稳, 24 h后下床活动, 无发热、出血, 下肢无发凉、疼痛等症状。查体：双侧腹股沟穿刺点无血肿, 右侧输尿管支架管引流出淡黄色尿液, 左肾造瘘管引流出黄色尿液。术后继续抗感染治疗10 d, 尿培养提示屎肠球菌> 1.0× 10⁵cfu/mL, 血常规提示白细胞正常, 遂至院外继续抗感染治疗。患者随访1、3、6、12个月, 无明显不适, 影像学表现无异常。

髂动脉-输尿管瘘是引起肉眼血尿的罕见原因, 文献中以病例报告为主, 暂无单中心经验积累报道^[6]。1908年, Moschcowitz报道了第一例髂动脉-输尿管瘘, 是由于双侧输尿管结石术后发生的^[1]。另一些早期报道还包括了输尿管切开取石术后的髂动脉-输尿管瘘^[7]。20世纪30年代, 文献中报道的3例患者, 其发生均是由肾盂积水行输尿管支架置入术导致^[8]。此外, 有3篇报道提及的髂动脉-输尿管瘘分别发生在阑尾切除术后长期放置引流后、枪伤后或由髂动静脉畸形导致^[9]。

髂动脉-输尿管瘘的病因大致可分为两种, 一种以动脉本身的病变为主, 包括真菌性动脉瘤、退行性动脉粥样硬化性动脉瘤或吻合性假性动脉瘤, 也可继发于髂动脉血管成形术后、动脉内膜切除术和血管旁路移植术后等; 另一种病因为盆腔手术后, 包括腹部肿瘤切除术、输尿管移位术、盆腔放疗术以及输尿管支架置入术等。本病例出血部位可能与多次更换输尿管支架管损伤及其水囊的长期压迫有关。对于输尿管皮肤造口的患者, 因需要定期更换输尿管支架管, 更换过程中由于输尿管走行迂曲, 支架管置入时对迂曲部分管壁有损伤, 甚至对周围髂动脉、静脉造成损伤, 因此, 建议使用超滑导丝引导置入输尿管支架管。水囊注入水以固定输尿管支架管不脱出为宜, 不可注入水太多, 加重对周围组织的压迫。

血尿是髂动脉-输尿管瘘的主要临床表现, 严重者引发的尿路大出血可导致低血压甚至休克, 但其最常见的临床表现为反复发作的轻微肉眼血尿^[8]。因此, 在临床上不明原因的血尿, 尤其合并有髂动脉-输尿管瘘形成的基础因素（腹部手术、放疗病史或有输尿管支架置入等）时, 应高度怀疑髂动脉-输尿管瘘形成。

髂动脉-输尿管瘘的诊断在临床上相对困难, 瘘口的局部血栓形成或输尿管支架的封堵可能造成血尿呈间断性, 往往不能及时诊断。随着影像学技术的发展及普及, 高分辨率增强CT对诊断具有一定的意义, 虽然单独应用增强CT敏感性较低, 但仍然被认为是其诊断的首选方式, 它能够显示髂动脉-输尿管连接的确切部位, 有助于及时确定瘘口的位置^[9]。磁共振血管成像被认为与增强CT有同样效果, 但其对患者的配合度要求较高。选择性动脉造影或经输尿管造影作为一种有创检查, 依旧是诊断髂动脉-输尿管瘘的金标准, 但目前随着影像学的发展, 造影检查往往不作为首选, 对诊断困难、计划行治疗的患者中进行直接或间接造影具有重要意义^{[2, 9, 10]}。本例患者输尿管口喷血, 先行CTA检查初步明确病变, 待后期决定治疗时选择造影及支架植入。

髂动脉-输尿管瘘的治疗方式包括传统开放手术及血管腔内手术, 传统开放手术创伤大、出血多且恢复慢, 同时大部分患者有腹部手术史, 二次开放手术治疗难度大。血管内支架植入术早期由Kerns等^[6]报道, 目前随着腔内治疗技术的改进, 其得到了越来越多的应用。对于血管支架的选择, 较早报道的类型为自膨式支架, 对球囊扩张型支架的报道较少^{[11, 12]}。但球囊扩张型支架最大的优点就是可以精准定位, 对于未累积髂内动脉的病变可保留髂内动脉供血, 但在使用球囊进行二次扩张的时候应注意防止过度扩张引起的支架短缩。Bergamini等^[13]研究表明, 聚四氟乙烯覆膜支架具有良好的抗菌性, 可以大大降低泌尿系统感染导致的支架内感染的发生概率。本例患者使用覆膜支架, 不仅可降低血管移植物感染的概率, 而且可降低术后血管再闭塞的发生风险, 且经过术前仔细评估, 先期进行左肾造瘘术+左侧输尿管生物蛋白胶注射术, 规律抗感染1周后二期行髂动脉支架植入术, 可进一步降低血管内移植物的感染风险及术后支架感染的风险。

对于病变段（瘘口）累及髂内动脉的病变, 需要进行髂内动脉栓塞处理, 这也是目前公认的血管腔内治疗方案^{[12, 14, 15]}。在正常的解剖关系中, 输尿管行走路径靠近髂内动脉开口处, 但在腹部手术史的患者中, 既往手术可能引起解剖关系的变化, 因此术前充分影像学评估及术中造影极其重要。有研究表明, 对于病变累及髂内动脉而未进行髂内动脉栓塞的患者中行支架植入术, 术后26个月血尿复发, 因此, 对于累及髂内动脉的病变进行髂内动脉的栓塞尤为重要, 且应该保证支架近远端有足够的锚定区^[12]。

髂动脉-输尿管瘘临床发病率虽然不高, 但随着对疾病认识的不断加深, 近几十年中对其的报道逐渐增加, 传统开放手术创伤大、恢复慢, 尤其对于有腹部手术史或放疗史的患者。血管腔内手术具有手术方式简便、创伤小, 可重复进行等优点, 对于有条件的地区, 可作为治疗髂动脉-输尿管瘘的首选治疗。

综上所述, 导丝引导更换输尿管支架管和适量的输尿管支架管水囊可减少髂动脉-输尿管瘘的发生。血管腔内治疗可作为髂动脉-输尿管瘘的首选治疗, 先期进行肾造瘘术+输尿管栓塞术, 规律抗感染1周后二期行髂动脉支架植入术, 必要时行瘤腔栓塞术, 可有效预防术后支架感染, 是微创、安全、有效的治疗方案。